: O cisto epidermóide é uma lesão provavelmente originada de inclusões epiteliais embrionárias. Pode ocorrer na mucosa oral, sendo bem conhecida a ocorrência no assoalho bucal de adultos jovens como lesões grandes que causam elevação da língua. O objetivo deste trabalho é relatar um raro caso de cistos epidermoides bilaterais identificados no ventre lingual de uma menina com três anos de idade. Segundo a mãe, as lesões haviam sido notadas há muito tempo, se mantinham estáveis e eram assintomáticas. Nenhuma alteração relevante foi verificada no histórico de saúde da criança, tampouco havia alteração no exame físico extraoral. No exame intraoral, verificou-se a presença de dois nódulos amarelados, sésseis, ambos com aproximadamente 5mm de diâmetro, firmes e bem delimitados à palpação, cada um localizado simetricamente em cada lado no ventre lingual. Com hipóteses diagnósticas de cisto linfoepitelial e sialolito, foi realizada exérese de ambas as lesões, com anestesia local e suturas reabsorvíveis. Exame histopatológico evidenciou tratarem-se de lesões císticas queratinizantes, não associadas a anexos dérmicos ou infiltrado linfocítico relevante, definindo-se o diagnóstico de cistos epidermóides. Não houve intercorrências pós-operatórias relevantes. Em conclusão, tendo em vista a escassez de informações na literatura sobre a ocorrência descrita, este caso busca favorecer o diagnóstico e a definição de conduta terapêutica para casos semelhantes e destaca a relevância do exame intraoral de recém-nascidos e crianças.