O ameloblastoma é uma neoplasia odontogênica benigna agressiva e recorrente, que pode ser confundido com lesões de origem endodôntica ou periodontal. Descreve-se aqui o caso de uma mulher com 41 anos, encaminhada ao Serviço de Estomatologia do Hospital Odontológico da UFU para avaliação de lesão em região posterior de mandíbula esquerda. Relatou que percebeu dor há cerca de 12 meses, com posterior tratamento endodôntico no dente 36. Desde então passou por diversos profissionais sem ter o diagnóstico estabelecido e sem melhora do quadro. Nos últimos quatro meses houve piora, com dor irradiada, parestesia, sensibilidade dentária, sangramento e drenagem intraoral espontânea de pus. Tomografia computadorizada recente evidenciou extensa lesão multilocular, expansiva, com erosão de corticais ósseas. Exame físico extraoral verificou discreta assimetria por tumefação no terço inferior esquerdo da face da paciente. Inspeção intraoral evidenciou tumefação de consistência rígida na região de trígono retromolar e na face vestibular do processo coronoide. Com hipótese diagnóstica de ameloblastoma, procedeu-se a punção aspiratória, que obteve líquido sanguinolento, seguida por biópsia incisional. Exame histopatológico concluiu se tratar de ameloblastoma, definido então como convencional mediante correlação entre os diversos achados do caso. A paciente foi encaminhada ao Serviço de CTBMF do HOUFU para tratamento. Este caso destaca a importância do cuidado ao avaliar pacientes com lesões em boca, mesmo que inicialmente exista a possibilidade de serem decorrentes de infecções odontogênicas, bem como o valor de exames imaginológicos em prol do melhor prognóstico para os pacientes.